32nd Annual Congress of Turkish Pediatric Surgical Association

Background/aim: The rectoanal inhibitory reflex, recorded in all the patients with idiopathic constipation is absent in patients suffering from Hirschsprung's disease. The aim of this study was to show the possibility of pseudo-positive rectoanal inhibitory reflex in some patients with hirschsprung's disease.

Case Report: An one year old male patient who had a sigmoid colostomy with a diagnosis of Hirschsprung's disease was re-evaluated prior to definitive surgery. In our department, rectoanal inhibitory reflex was found positive in the anorectal manometry by experienced hands. His parent was instructed about re-rectal biopsy. Re-rectal biopsy was found aganglionic and Duhamel operation with colostomy closure was carried out three months later. Patient’s follow-up is still uneventful two years later.

Conclusion: A positive rectoanal inhibitory reflex is an unexpected result in case with aganglionic rectal biopsy. The definitive diagnosis should be confirmed by rectal biopsy in patients with likely Hirschsprung's disease as clinical and radiological, even if rectoanal reflex was positive.

Giriş / Amaç: Rektoanal inhibitör refleks, idiyopatik konstipasyonlu tüm hastalarda pozitif iken Hirschsprunglu hastalarda yoktur. Bu çalışmanın amacı, Hirschsprung hastalığında yalancı pozitif rektoanal inhibitör refleksi olasılığının bazı hastalarda mümkün olabildiğini göstermektir.

Olgu Sunumu: Başka bir merkezde rektal biyopsi sonrası Hirschsprung hastalığı tanısı alan bir yaşında kolostomili bir erkek hasta nihai operasyon öncesi kliniğimizde değerlendirildi. Deneyimli ellerde yapılan anorektal manometride, rektoanal inhibitör refleks pozitif bulundu. Aile yeniden rektal biyopsi yapılması hususunda bilgilendirildi. Yeniden yapılan rektal biyopsi sonucu da aganglionik bulunan hastada, üç ay sonra kolostomi kapatılması ile beraber Duhamel operasyonu gerçekleştirildi. Hastanın takipleri halen sorunsuz seyretmektedir.

Sonuç: Rektal biyopsisi aganglionik bir olguda rectoanal inhibitör refleksin pozitif bulunması beklenmedik bir sonuçtur. Klinik ve radyolojik olarak Hirschsprung hastalığı kuvvetle muhtemel olan hastalarda, rektoanal refleks pozitif olsa dahi, kesin tanı rektal biyopsi ile doğrulanmalıdır.