EN
TÜRKÇE
Case Report - 9
An Atypically Located Bronchogenic Cyst Causing Intussusception: A Rare Case Report
Gizem Beril Özdemir 1, Ali Onur Erdem 1, Ayça Töre Başer 2, Arda Kaya 1, İbrahim Meteoğlu 3, Sezen Karaca Özkısacık 1, Mesut Yazıcı 1
1 Adnan Menderes Üniversity School of Medicine Department of Pediatric Surgery
2 Kirsehir Training and Research Hospital, Department of Pediatric Surgery
3 Adnan Menderes Üniversity School of Medicine Department of Pathology
Introduction: Bronchogenic cysts are congenital lesions arising from abnormal budding of the tracheobronchial tree during embryogenesis. They are most commonly located in the lung parenchyma and mediastinum, and histologically consist of ciliated columnar epithelium, bronchial glands, smooth muscle, or cartilage. Rarely, atypical localizations have been reported in the subcutaneous tissue, cervical region, stomach, diaphragm, cardiac septum, retroperitoneum, and abdominal cavity. Ileal localization is extremely rare, and to date, no cases associated with intussusception have been described. Here, we report a case of an ileal bronchogenic cyst presenting with intussusception.
Case Presentation: A 2.5-year-old male patient presented with abdominal pain, nausea, and vomiting for one day. Physical examination revealed diffuse guarding and tenderness. Abdominal ultrasound demonstrated a 35×26 mm segment of invaginated bowel in the right lower quadrant. During laparotomy, a 15 cm ileoileal intussusception was identified. After manual reduction, a 2×2 cm cystic lesion was found on the antimesenteric surface of the ileum, 15 cm proximal to the cecum, serving as the lead point. The involved bowel segment was resected and primary anastomosis was performed. The postoperative course was uneventful, and the patient was discharged on postoperative day 7. Histopathological examination revealed multiple cystic structures beneath the ileal mucosa, lined by ciliated epithelium resembling bronchial tissue, consistent with a bronchogenic cyst.
Conclusion: In this case, the diagnosis was confirmed only by histopathological analysis due to the lesion’s unusual location. It is hypothesized that during early embryogenesis, when the thoracic and abdominal cavities remain connected, abnormal tracheobronchial budding may migrate into the abdomen. Thus, bronchogenic cysts with atypical intra-abdominal localization should be considered in the differential diagnosis of intussusception, especially when a pathological lead point is identified.
İnvajinasyona Neden Olan Atipik Yerleşimli Bronkojenik Kist: Nadir Bir Olgu Sunumu
Gizem Beril Özdemir 1, Ali Onur Erdem 1, Ayça Töre Başer 2, Arda Kaya 1, İbrahim Meteoğlu 3, Sezen Karaca Özkısacık 1, Mesut Yazıcı 1
1 Adnan Menderes Üniversitesi Çocuk Cerrahisi Anabilim Dalı
2 Kırşehir Eğitim Araştırma Hastanesi Çocuk Cerrahisi Kliniği
3 Adnan Menderes Üniversitesi Tıp Fakültesi Patoloji Anabilim Dalı, Aydın
Giriş: Bronkojenik kistler, trakeobronşiyal ağacın embriyonik dönemde anormal tomurcuklanması sonucu gelişen, sıklıkla akciğer parankimi ve mediastende lokalize konjenital lezyonlardır. Histolojik olarak silli kolumnar epitel, bronşiyal bezler, düz kas dokusu ve kıkırdak içerebilirler. Ancak, literatürde subkutan doku, servikal bölge, mide, diyafram, kardiyak septum, retroperiton ve karın içi gibi atipik lokalizasyonlarda da çok nadir olarak tanımlanmıştır. İleal yerleşimli bronkojenik kist son derece nadirdir ve şimdiye kadar invajinasyonla birlikte görüldüğü bildirilmiş bir olgu mevcut değildir. Bu çalışmada, ileal invajinasyona neden olan atipik yerleşimli bir bronkojenik kist olgusu sunulmaktadır.
Olgu Sunumu: 2,5 yaşında erkek hasta, bir gündür devam eden karın ağrısı, bulantı ve kusma şikayetleri ile başvurdu. Fizik muayenede yaygın defans ve hassasiyet saptandı. Ultrasonografide sağ alt kadranda 35×26 mm boyutlarında invajine barsak ansı izlendi. Laparotomi sırasında yaklaşık 15 cm’lik ileoileal invajinasyon tespit edildi. Manuel redüksiyon sonrası, çekumdan 15 cm proksimalde, barsağın antimezenterik yüzeyinde yer alan 2×2 cm’lik kistik bir lezyon öncü nokta olarak saptandı. İlgili segment rezeksiyonla çıkarıldı ve primer anastomoz yapıldı. Postoperatif süreç sorunsuz geçti ve hasta 7. gün taburcu edildi. Histopatolojik değerlendirmede, ileum mukozası altında yer alan, bronşial epitele benzer silyalı epitel ile döşeli çok sayıda kistik yapı saptandı ve bronkojenik kist tanısı konuldu.
Sonuç: Bu olguda, kistin tanısı yalnızca histopatolojik inceleme ile konulabilmiştir. Embriyonik dönemde diyaframın henüz tam kapanmadığı evrede trakeobronşiyal tomurcukların karın boşluğuna göçüyle bu tür atipik yerleşimler oluşabilmektedir. Bu nedenle, invajinasyon etiyolojisinde bronkojenik kistler de göz önünde bulundurulmalıdır.