EN
TÜRKÇE
Poster - 49
A Case Report of H-Type Rectourethral Fistula with Delayed Diagnosis
Gizem Beril Özdemir 1, Ayça Töre Başer 2, Ali Onur Erdem 1, Arda Kaya 1, Sezen Karaca Özkısacık 1, Mesut Yazıcı 1
1 Adnan Menderes Üniversity School of Medicine Department of Pediatric Surgery
2 Kirsehir Training and Research Hospital, Department of Pediatric Surgery
Introduction: H-type rectourethral fistula is a rare congenital anomaly. Although more frequently reported in females, only 16 male cases exist in the literature. Clinically, it presents with recurrent urinary tract infections (UTIs), fecaluria, passage of urine via the rectum, growth retardation, and is often associated with midline anomalies (60%). We present a case of isolated rectourethral fistula misdiagnosed for years as chronic diarrhea.
Case Presentation: A 4-year-old boy had a history of malodorous, watery stools since birth, recurrent UTIs, and developmental delay. He had been hospitalized multiple times by pediatrics. Physical examination revealed normal anus and penis, but the urethral meatus was narrow, preventing catheterization. Digital rectal exam revealed loose stool. MRI did not identify a fistula, but methylene blue injected into the bladder under ultrasound guidance appeared in the rectum, confirming the diagnosis. Due to recurrent UTIs, a protective colostomy was performed. Serial urethral dilations were done to treat urethral stricture. After achieving sufficient calibration, the fistula was repaired via anterior perineal approach. Histopathology showed transitional epithelium near the urethral end and squamous epithelium near the rectum. On postoperative day 21, voiding cystourethrogram showed no leakage, and urethral patency was normal. The patient remained continent. Growth improved significantly by the third postoperative month (from 2nd to 10th percentile in height, and 5th to 50th in weight).
Conclusions: Isolated H-type rectourethral fistulas comprise about 3% of anorectal malformations. They are often confused with Y-type urethral duplications, which can only be definitively distinguished histologically. The presence of squamous epithelium supports the diagnosis of fistula. Detailed physical exam and history are crucial for early diagnosis of this rare but treatable anomaly.
Geç Tanı Alan H Tipi Rektoüretral Fistül Olgusu
Gizem Beril Özdemir 1, Ayça Töre Başer 2, Ali Onur Erdem 1, Arda Kaya 1, Sezen Karaca Özkısacık 1, Mesut Yazıcı 1
1 Adnan Menderes Üniversitesi Çocuk Cerrahisi Anabilim Dalı
2 Kırşehir Eğitim Araştırma Hastanesi Çocuk Cerrahisi Kliniği
Giriş: H tipi rektoüretral fistül oldukça nadir görülen bir patolojidir. Literatürde kızlarda erkeklere oranla fazla görülmekle beraber sadece 16 erkek olgu bildirilmiştir. Klinikte idrar yolu enfeksiyonu, fekalüri, dışkıda idrar görülmesi, büyüme ve gelişme geriliği, % 60 birlikte seyreden orta hat anomalileri ile görülmektedir. Daha öncesinde pek çok kez kronik ishal nedeniyle tedavi gören fakat tanı konamayan izole rektoüretral fistüllü olgumuzu sunmayı amaçladık.
Olgu Sunumu: 4 yaşında erkek olgunun doğduğundan beri kötü kokulu, sulu dışkılaması tekrarlayan idrar yolu enfeksiyonu (İYE) öyküsü ve gelişim geriliği olup çok defa pediatri tarafından hospitalize edilmiş. Şikayetlerinin geçmemesi üzerine tarafımıza yönlendirilmiş. Fizik muayenede anüs ve penis normal, üretral mea dar ve katater ilertilememekteydi. Rektal tuşede bol sulu gaita çıkışı oldu. Hastanın rektoüretral fistül olmasından şüphelenip çekilen magnetik rezonansta fistül saptanmadı. Ancak mesaneye ultrason eşliğinde verilen metilen mavisinin rektumdan çıktığı gözlenerek fistül doğrulandı.Tekrarlayan İYE olması sebebiyle üretraya pasajı engellemek için ilk olarak kolostomi açıldı. Sonra striktürü olan üretraya düzenli aralıklarla üretral dilatasyonlar yaptık. Dilatasyonlar sonrası üretrada yeterli kalibrasyonu sağladıktan sonra rektoüretral fistülünü anterior perineal yaklaşımla onardık. Patoloji raporunda fistül traktı transizyonel ve skuamöz epitel içeriyordu. Postoperatif 3. haftada üretrografide kaçak saptanmadı, üretra kalibrasyonu olağandı. Hastada postoperatif inkontinans olmadı. Preoperatif gelişim geriliği olan ( boy: 2 percentil kilo: 5 percentil) olgunun post operatif 3. Ayda boyu 10 percentil kilosu 50 percentile yükseldi.
Sonuç: H tipi izole rektoüretral fistüller tüm ARMler içinde % 3 görülmektedir. En sık üretra duplikasyonlarıyla karıştırılmaktadır, literatüre göre Y tipi üretra duplikasyonlarından sadece patolojik tanı ile ayrılmaktadır. Squamoz epitel saptanması rektoüretral fistülü düşündürtmektedir. Bizim olgumuzda üretraya yakın bölgede transizyonel rektuma yakın bölgede squamoz epitel gözlendi. Bazı yayınlarda rektoüretral fistülü, üretral duplikasyon sınıflamasına dahil etmişlerdir. Ayrıntılı fizik muayene ve anamnez bu hastanın rektoüretral fistülü olabileceğinden şüphelenmemize sebep oldu. Bu nadir ama önemli tanıyı akılda bulundurmak erken tanı ve tedavi için gereklidir.